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病例报告|开放获取
阿马尔·穆罕默德，瓦伊尔·萨约尼，泰瑟·阿尔梅里，巴扬·阿尔赛德， ＂阴囊动静脉畸形的血管栓塞1例报告并文献复习"，病例报告在血管医学， 卷。2020， 文章的ID8373816， 8 页面， 2020． https://doi.org/10.1155/2020/8373816
阴囊动静脉畸形的血管栓塞1例报告并文献复习
阿默罕默德，1 高尼姆Sahyouni，1 麻将Almeree，2 和 白云Alsaid
3.，4
1叙利亚大马士革，阿萨德大学医院血管外科
2叙利亚大马士革，阿萨德大学医院放射科
3.叙利亚大马士革，阿萨德大学医院普通外科
4叙利亚，大马士革，大马士革大学医学院解剖实验室
摘要
摘要阴囊动静脉畸形(AVMs)是一种罕见的病变，通常在诊断阴囊肿块或不孕症时被偶然诊断出来。可能表现为急性出血或急性疼痛。我们报告一个无痛性双侧阴囊浸润性肿块(左侧较严重)，在一年多的时间内迅速发展，没有其他症状存在。诊断采用双超(DUS)、ct动脉造影(CTA)和数字减影血管造影(DSA)。三阶段的血管栓塞和随后的手术切除左侧阴囊。
1.介绍
阴囊肿胀在医学实践中是一种非常常见的情况。鉴别诊断包括影响阴囊任何部位(睾丸、软组织和血管丛)的良性病变、恶性病变、转移瘤和感染。
良性血管病变在成年男性中很常见。静脉曲张是最常见的病变，最罕见的是动静脉畸形(AVMs)。这些病变可能表现为广泛的症状，如肿胀、出血、急性疼痛、沉重感和肿块样结构。
动静脉畸形是一种罕见的先天性异常发育不全的血管病变，伴随儿童生长。它们呈现出可听见或可触摸的团块状结构。双超研究显示高收缩期血流，低阻力指数，静脉波形动脉化。磁共振成像(MRI)有助于确定AVM和邻近组织的范围。血管造影显示造影剂通过发育不全的血管丛从供血动脉快速分流到扩大的静脉[1］．
动静脉畸形(AVMs)最常见的部位是颅内，其次是颅外头颈部、四肢、躯干和内脏部位。然而，先天性阴囊AVM是一种罕见的情况[2］．
我们正在报告一个巨大阴囊AMV的处理由血管栓塞。我们也回顾了医学文献中其他类似病例的数据。
2.案例展示
1例19岁男性患者，2017年9月因阴囊进行性弥漫性肿胀就诊于我中心。在过去的一年里，肿胀急剧发展，皮肤闪光，局部发热。没有疼痛，泌尿系统症状，也没有出血。没有医疗或创伤史报告。
体格检查显示阴囊不对称弥漫性肿胀(左侧进展更多)(图1)，局部温暖，阴囊皮肤闪烁。触诊时，没有脉搏或颤栗。只能摸到右睾丸。
双超(DUS)显示明显的血管，包括静脉和动脉成分(图)2)，流速异常高，脉宽可达1厘米。皮肤厚度最大为2mm。
(一)
(b)
(c)
计算机断层动脉造影显示阴囊内有一个巨大的动静脉畸形，几乎占据了整个阴囊，使睾丸凹陷，看起来略小，左侧睾丸被畸形包围。静脉扩张至直径1cm，为精索静脉曲张。
AVM的动脉供应来自髂内动脉，至少有一条静脉从左股总静脉流出。
数字减影血管造影(DSA)显示阴囊内AVM较大，主要集中于左侧，左侧可见多条来自双侧髂内前段和股总动脉的供血血管。
左侧供血血管为阴部内动脉、发源于股总动脉的阴部外浅动脉、发源于股深动脉的阴部外深动脉。
在右侧可见阴部内动脉和阴部浅动脉的一个小分支。
传统的阴囊血管区域分为两部分:前三分之一和后三分之二。前三分之一由阴部外浅动脉和深动脉供应，它们来自股动脉。后三分之二由由髂内动脉分支而来的阴部内动脉供应[3.)(图3.)．阴部外深可能是股深动脉的分支。
使用线圈和粒子进行多次血管栓塞，然后完全切除左侧肿块。病人被告知手术的所有可预见的并发症。
第一次栓塞于2017年9月28日进行，栓塞左侧阴部内动脉和阴部外浅动脉的部分分支(图)4)．
(一)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
在第二次治疗中，一周后，对其余的左侧阴部外浅动脉分支进行栓塞(图)5(一个)- - - - - -5 (c))．两周后需要进行第三次栓塞，完成左侧阴部外深动脉栓塞(图)5 (d)- - - - - -5 (f))．
(一)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
次日行手术切除左侧阴囊，将左侧睾丸固定于右侧(图)6)．
(一)
(b)
(c)
(d)
(e)
病理切片显示血管直径变化，血管壁有玻璃样变性，动静脉结构异常。
随访12个月，阴囊切口愈合良好，病灶无复发(图)7)．
(一)
(b)
3.文献综述
有许多类型的血管病变影响阴囊或睾丸，苏尔等[4]将其分为四种主要类型:（1）精索静脉曲张:影响精索的常见病变。它们由扩张的静脉组成，没有杂音（2）血管瘤:影响阴囊的罕见病变，由扩张的静脉和毛细血管组成，未发现声音（3）淋巴管瘤:影响阴囊的罕见病变，由淋巴管组成，无血流或声音(4）动静脉畸形:非常罕见的影响阴囊的病变，包括动脉和静脉之间不正常的微瘘管(病灶)，没有毛细血管床，高流量和杂音
阴囊动静脉畸形非常罕见。因此，目前还没有明确的治疗建议。
在此病例之前，已发表了17例阴囊动静脉畸形的临床表现和医疗处理不同的病例报告，我们总结在表中1．
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4.讨论
阴囊动静脉畸形是临床上少见的病变，治疗方法多种。由于这种情况的稀缺性，没有医学研究支持一种方法胜过另一种方法。尽管在大多数情况下，喂养血管栓塞有助于减少手术切除过程中大出血的风险，但它也会增加辐射并发症的风险，包括恶性肿瘤、精子DNA突变和对睾丸组织的永久性损伤。
最常见的表现为肿胀或浸润性肿块[3.- - - - - -17，接着是疼痛[4，5，11，13，16，17及出血或溃烂[3.- - - - - -5，8，11，14］．不孕是少数病例的主要表现[7，10］．
主要诊断方法为DUS [3.- - - - - -7，10- - - - - -14，16，17]，正如我们之前注意到的，然后是DSA [3.- - - - - -5，7，10，12，14，16，特别是对血管内栓塞治疗的患者。在某些病例中，MRI被用于确诊[13］．CTA是诊断病变的一种有效方法，但对确定治疗方法无效[15];因此，DSA仍然是黄金标准。
实验室检查仅限于病人的病情。虽然精子分析通常是不正常的，但它不是一项常规测试，特别是在急性疼痛或出血的病例或拒绝做测试的患者(如我们的病例)。
经皮硬化治疗进入病灶在低流量血管畸形的治疗已被描述。据我们所知，So等人所写的病例是唯一的病例报告，描述了导管线圈栓塞和经皮硬化治疗阴囊动静脉畸形的血管内方法。直接穿刺治疗阴囊病变是一个非常痛苦的过程，需要全身麻醉以减少疼痛和尽量减少病人的活动。此外，注射过程中的压迫有助于定位硬化治疗并降低栓塞风险[3.］．
栓塞材料多样(线圈、明胶海绵、聚乙烯醇海绵、氰基丙烯酸丁酯与脂醇混合、颗粒和玛瑙);在我们的例子中，我们使用了线圈和粒子。
栓塞剂的选择取决于适应症和经验。每种代理都有其特定的优点和缺点。影响材料选择的因素包括目标血管的大小、流速和栓塞时间(永久/暂时)，见表2［19］．
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在一些病例中，血管栓塞治疗出现了皮肤坏死。后来，需要手术方法来移除坏死组织(如我们的病例)。
一些栓塞手术可能出现的并发症[20.]的情况如下:(我)皮肤、膀胱或其他腹腔内器官的坏死也被描述过，特别是在严重的未指明的栓塞情况下(2)阳痿:双侧阴部内动脉栓塞(3)动脉穿孔(iv)任何硬化剂注射后的溶血都可能导致血红蛋白尿(v)使用造影剂或硬化剂引起的过敏反应(vi)对比剂引起的急性肾损伤(七)插入动脉的局部并发症(血肿、假性动脉瘤)(八)由于暴露于高剂量的辐射而延迟的恶性肿瘤(第九)精子细胞/卵巢细胞的DNA突变或辐射引起的不孕症
保守的方法与定期评估是一种选择，特别是在年轻的无症状患者。
5.结论
阴囊AVMs的稀缺性和医学方法的多样性在诊断和治疗方法上都提出了挑战。
我们应该考虑那些尽管有疼痛或出血等其他症状，但病变迅速发展的患者的动静脉畸形，而不应忽视其他的保守诊断，主要是肿瘤和感染。
多普勒超声对这些病变的诊断很有帮助，但对计划治疗是不够的。患者应充分了解每种治疗方案的并发症，以便给予知情同意。
管理人员应该考虑到每个案例的个别性。
6.限制
我们不能做精子计数(因为病人拒绝)。由于患者犹豫，右侧阴囊未进行干预。
同意
患者对发表其病例细节和临床照片给予书面知情同意。
的利益冲突
作者声明本文的发表不存在利益冲突。
致谢
提交人感谢阿萨德大学医院的Loay Alia博士、Fadi Kasoha博士和Montazar Bazal博士对外科手术的贡献。同时，他们要感谢奥马尔·蒂罗博士对语言的修改。
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